© М.А. Назмеев, М.В. Бурмистров, В.А. Попов, А.В. Захарова, Р.А. Зефиров, Р.Р. Гайзатуллин, 2024
УДК 616.366-003.7:616.342-007.272-072-08
М.А. Назмеев1, М.В. Бурмистров1,2, В.А. Попов1, А.В. Захарова1,3, Р.А. Зефиров1, Р.Р. Гайзатуллин1
1ГАУЗ «Республиканская клиническая больница» МЗ РТ, г. Казань
2ФГАОУ ВО «Казанский (Приволжский) федеральный университет», Институт фундаментальной медицины и биологии, г. Казань
3ФГБОУ ВО «Казанский государственный медицинский университет» МЗ РФ, г. Казань
Назмеев Марат Альбертович ― кандидат медицинских наук, заведующий эндоскопическим отделением, старший научный сотрудник научно-исследовательского отдела ГАУЗ «Республиканская клиническая больница» МЗ РТ
420064, г. Казань, Оренбургский тракт, д. 138, корпус А, тел. +7-937-611-36-99, e-mail: 77nma@mail.ru, ORCID ID: 0000-0003-1442-0885
Реферат. Синдром Бувере ― крайне редкая форма желчнокаменной тонкокишечной непроходимости. Заболевание сопряжено с высокой смертностью ― от 12 до 30%, поскольку основную когорту больных составляет пожилая возрастная группа, а не специфичность клинических симптомов и лабораторных анализов ведет к поздней диагностике. Кроме того, в связи с тем, что заболевание встречается очень редко, в настоящее время не существует официально утвержденных рекомендаций по диагностике и приоритетному выбору лечения. Основная роль в эффективности лечения отводится своевременному и междисциплинарному подходу в выборе лечения, поскольку открытые хирургические вмешательства сопряжены с высокими показателями летальности. В статье представлен клинический случай успешного эндоскопического разрешения механической кишечной непроходимости на фоне синдрома Бувере.
Ключевые слова: синдром Бувере, тонкокишечная непроходимость, желчный свищ, желчный камень, эндоскопическое лечение.
Введение
Синдром Бувере ― наиболее редкий вариант желчекаменной тонкокишечной непроходимости, составляет от 1 до 3% всех обструкций, вызванных желчными камнями в желудочно-кишечном тракте, и представляет от 0,3 до 5% осложнений желчнокаменной болезни [1, 2]. За 50 лет с 1967 по 2016 гг. было зарегистрировано всего 315 случаев синдрома Бувере [3].
Заболевание возникает из-за попадания большого камня в проксимальный отдел двенадцатиперстной кишки или привратник, вследствие возникновения спонтанного свища между желчным пузырем и двенадцатиперстной кишкой или желудком.
Синдром назван в честь французского врача Л. Бувере, который опубликовал в 1896 году два случая этого состояния [4].
Самая высокая распространенность синдрома Бувере наблюдается среди ослабленных пожилых женщин, со средним возрастом 74 года и соотношением женщин и мужчин 9:1 [5, 6]. В связи с этим, а также вследствие определенных сложностей на этапе диагностики, связанных с неспецифическими проявлениями, синдром Бувере имеет высокие показатели смертности ― 12-30% [1]. Кроме того, поскольку заболевание встречается редко, не существует согласованных рекомендаций по диагностическому обследованию и оптимальному выбору лечения [7].
Описание случая
Пациентка Т., 58 лет, обратилась в ПДО ГАУЗ «РКБ МЗ РТ» 26.06.22 с жалобами на боли в правом подреберье после погрешностей в диете, тошноту, многократную обильную рвоту съеденной пищей, повышение температуры тела по вечерам до 38°С, похудение на 17 кг за последние 2 месяца. В анамнезе: ЖКБ. Камни желчного пузыря (более 10 лет).
По общим анализам крови отмечается лейкоцитоз (12,3х10/л), повышение С-реактивного белка (1,1 г/л), умеренная анемия (Hgb ― 105 г/л). Биохимические анализы крови отмечают незначительное повышение щелочной фосфатазы (145,1 ед/л) и общего билирубина (22,4 мкмоль/л). На серии компьютерных томограмм определяется крупный конкремент в проекции желчного пузыря с инфильтратом в подпеченочной области. По результатам проведенной эзофагогастродуоденоскопии в луковице двенадцатиперстной кишки с переходом в верхнюю горизонтальную ветвь выявлен крупный желчный конкремент размерами более 5 см, который полностью обтурирует выходной отдел луковицы двенадцатиперстной кишки (рис. 1).
Рис. 1. Крупный желчный конкремент (более 5 см), обтурирующий просвет двенадцатиперстной кишки
Fig. 1. Large gallstone (more than 5 cm) obstructing the duodenum
Совместно с хирургами предпринято решение об эндоскопическом удалении вклиненного желчного камня в условиях операционной под общим наркозом. Попытка фрагментации конкремента с помощью литотрипторной корзинки 30 мм была безуспешна, вследствие большого размера конкремента и неудачи захвата его. Поэтому были использованы несколько полипэктомических петель большого диаметра (40-50 мм) и устройство для аварийной литотрипсии, с помощью которых конкремент был фрагментирован (рис. 2, 3).
Рис. 2. Этап попытки извлечения и фрагментации конкремента в просвет желудка
Fig. 2. The stage of attempting to extract and fragment the gallstone into the stomach
Рис. 3. Фрагментирование конкремента в просвете двенадцатиперстной кишки с помощью устройства для аварийной литотрипсии
Fig. 3. Fragmentation of the gallstone in the duodenum using a device for emergency lithotripsy
После отсечения части конкремента (рис. 3) по передне-верхней стенке выходного отдела луковицы двенадцатиперстной кишки визуализировался свищевой ход в желчный пузырь, который был обтурирован дистальной частью желчного камня.
После нескольких дальнейших манипуляций удалось полностью освободить просвет двенадцатиперстной кишки и фистулу желчного пузыря от конкремента (рис. 4).
Рис. 4. Свищевой ход между желчным пузырем и просветом двенадцатиперстной кишки
Fig. 4. Fistula between the gallbladder and the duodenum
Учитывая наличие у пациентки стриктуры терминального отдела общего желчного протока, заключительным этапом проведена ретроградная холангиопанкреатография с эндоскопической папиллосфинктеротомией и установкой пластиковых стентов в гепатикохоледох для обтурации пузырного протока с целью облитерации сообщения между желчным пузырем и двенадцатиперстной кишкой, и в панкреатический проток ― для профилактики возникновения острого панкреатита (рис. 5, 6).
Рис. 5. Пластиковые стенты, установленные в гепатикохоледох и панкреатический проток
Fig. 5. Plastic stents installed in the hepaticocholedochus and pancreatic duct
Рис. 6. Эндоскопическая ретроградная холангиопанкреатография через 2 месяца с облитерацией пузырного протока
Fig. 6. Endoscopic retrograde cholangiopancreatography after 2 months with obliteration of the cystic duct
Спустя два месяца выполнен эндоскопический контроль ― в верхней горизонтальной ветви двенадцатиперстной кишки свищ полностью эпителизировался, определяется продольный рубец с очагами грануляций (рис. 7). По данным контрольного УЗИ желчный пузырь сморщен.
Рис. 7. Продольный рубец на стенке двенадцатиперстной кишки после эпителизации свищевого хода
Fig. 7. Longitudinal scar on the wall of the duodenum after epithelialization of the fistula
Результаты биопсии из зоны рубца: в одном из кусочков ― рубцовый склероз в подслизистом слое, в другом ― массивная воспалительная инфильтрация по типу грануляции, в пределах препарата малигнизации нет.
При осмотре пациентка через год после вмешательства жалоб не предъявляет, на контрольной ЭГДС определяется нежная рубцовая деформация постбульбарного отдела.
Обсуждение полученных результатов
Как и описывается в литературе, диагностика синдрома Бувере является достаточно сложной задачей, в связи с не специфичностью симптомов, инструментальных и лабораторных анализов. Не оказался исключением и представленный клинический случай. Триада Риглера, которая включает в себя кишечную непроходимость, пневмобилию и нахождение желчных камней в нетипичном месте, считается характерной картиной синдрома Бувере, однако обнаруживается лишь в 40-50% случаев. Примерно в 20-40% случаев окончательный диагноз устанавливается интраоперационно, когда пациенту проводят лапаротомию по поводу непроходимости тонкого кишечника неизвестной этиологии. Это особенно касается 15-25% желчных камней, которые являются изозатухающими и не определяются на снимках компьютерной томографии [8, 9].
В нашем клиническом случае, основную роль в диагностике заболевания сыграло проведение эзофагогастродуоденоскопии, которая позволила выявить наличие большого камня, обтурирующего просвет двенадцатиперстной кишки, и в последующем выявить наличие свищевого хода.
Хирургический подход в лечении синдрома Бувере, который включает в себя проведение лапаротомии и гастротомии или дуоденотомии, в зависимости от уровня обструкции, с последующим извлечением камня до недавних пор являлось основным способом разрешения кишечной непроходимости [8].
Однако хирургические подходы сопряжены с высокой частотой возникновения послеоперационных осложнений и смертности ― 37,5% и 17,3% соответственно, поскольку это заболевание обычно встречается у пожилых пациентов с наличием множества сопутствующих заболеваний [10, 11].
В настоящее время приоритет в лечении все чаще отдается современным миниинвазивным, в том числе эндоскопическим технологиям.
Эндоскопические способы разрешения синдрома Бувере имеют более низкие показатели смертности по сравнению с хирургией (1,6% против 17,3%) [11].
Но вместе с тем, показатели непосредственной эффективности заметно ниже по сравнению с хирургическим вмешательством (43,0% против 94,1%) [12].
В представленном клиническом случае желчный камень был фрагментирован полипэктомическими петлями с использованием аварийного литотриптора. Эффективность эндоскопического вмешательства возрастает при наличии возможности использования контактной (электрогидравлической, лазерной) литотрипсии.
После удачного разрешения высокой тонкокишечной непроходимости встает вопрос о закрытии имеющегося свища. В настоящее время холецистэктомия и закрытие фистулы в одномоментном или многоэтапном подходе в лечении синдрома Бувере является спорным. Холецистэктомия с закрытием свища, как правило, не рекомендуется, поскольку риски осложнений и дальнейшие операции по их устранению превышают пользу от проведенного хирургического вмешательства. Однако всегда существует риск рецидива желчнокаменной непроходимости и желчнокаменного панкреатита, если свищ не закрыт [13].
В нашем клиническом случае свищ закрылся самостоятельно в связи с установкой стентов в общий желчный и панкретический протоки, которые исключили возможность попадания агрессивных желчных кислот и панкреатического сока в желчный пузырь, таким образом, значительно снизив воспалительный процесс в свищевом отверстии и околосвищевых тканях. Другим вероятным благоприятным фактором самостоятельного заживления свища, возможно, являлось то, что формирование фистулы и возникновение симптомов тонкокишечной непроходимости имели достаточно короткий промежуток, которого оказалось недостаточно для возникновения грубых фиброзных тканей в стенках свища.
Заключение
Таким образом, успешное лечение синдрома Бувере требует мультидисциплинарного подхода. Отсутствие в большинстве случаев патогномоничных симптомов при этом заболевании создает необходимость в современных инструментальных способах диагностики. Эндоскопические методы разрешения тонкокишечной непроходимости должны рассматриваться в приоритетном порядке, поскольку хирургические методы имеют более высокие показатели возникновения послеоперационных осложнений и смертности. Однако для успешной и более безопасной реализации эндоскопического лечения требуется широкий арсенал современных эндоскопических технологий.
Финансирование
Данная работа не спонсировалась.
Конфликт интересов
Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов, связанных с публикацией данной статьи.
Литература
- Haddad F.G., Mansour W., Deeb L. Bouveret’s Syndrome: Literature Review // Cureus. ― 2018. ― 10 (3). ― e2299.
- Baharith H., Khan K. Bouveret syndrome: when there are no options // Can J. Gastroenterol. Hepatol. ― 2015. ― 29 (1). ― P. 17-8.
- Jin L., Naidu K. Bouveret syndrome ― a rare form of gastric outlet obstruction // J. Surg. Case Rep. ― 2021. ― 2021 (5). ― rjab183.
- Lawther R.E., Diamond T. Bouveret’s syndrome: gallstone ileus causing gastric outlet obstruction // Ulster Med. J. ― 2000. ― 69 (1). ― P. 69-70.
- Ayantunde A.A., Agrawal A. Gallstone ileus: diagnosis and management // World J. Surg. ― 2007. ― 31 (6). ― P. 1292-7.
- Warren D.J., Peck R.J., Majeed A.W. Bouveret’s Syndrome: a Case Report // J. Radiol. Case Rep. ― 2008. ― 2 (4). ― P. 14-7.
- Turner A.R., Kudaravalli P., Al-Musawi J.H., Ahmad H. Bouveret Syndrome (Bilioduodenal Fistula). 2023 Mar 13. In: StatPearls [Internet]. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing; 2024 Jan. 2023 Mar 13.
- Cappell M.S., Davis M. Characterization of Bouveret’s syndrome: a comprehensive review of 128 cases // Am. J. Gastroenterol. ― 2006. ― 101 (9). ― P. 2139-46.
- Yu Y.B., Song Y., Xu J.B., Qi F.Z. Bouveret’s syndrome: A rare presentation of gastric outlet obstruction // Exp. Ther. Med. ― 2019. ― 17 (3). ― P. 1813-1816.
- Pavlidis T.E., Atmatzidis K.S., Papaziogas B.T., Papaziogas T.B. Management of gallstone ileus // J. Hepatobiliary Pancreat Surg. ― 2003. ― 10 (4). ― P. 299-302.
- Dumonceau J.M., Devière J. Novel treatment options for Bouveret’s syndrome: a comprehensive review of 61 cases of successful endoscopic treatment // Expert Rev. Gastroenterol Hepatol. ― 2016. ― 10 (11). ― P. 1245-1255.
- Ong J., Swift C., Stokell B.G., et al. Bouveret Syndrome: A Systematic Review of Endoscopic Therapy and a Novel Predictive Tool to Aid in Management // J. Clin. Gastroenterol. ― 2020. ― 54 (9). ― P. 758-768.
- Jafferbhoy S., Rustum Q., Shiwani M. Bouveret’s syndrome: should we remove the gall bladder? // BMJ Case Rep. ― 2011, Apr 01― 2011.